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IRF2BPLAD de novoPubMedVariant récurrentExpansion phénotypique

Recurrent IRF2BPL c.2152del Variant in NEDAMSS: A Case Report and Comparative Analysis

von Quednow E, Bragado López S, Martínez González M, Carrascosa-Romero MC.American Journal of Medical Genetics A, online 2026-03-11
Score de pertinence
6/10
Pathologie / domaine
NEDAMSS (MIM#618088) + syndrome de West
Semaine
22 avril 2026

Variant / mécanisme

IRF2BPL (c.2152del, p.Cys718Alafs*49, de novo, hétérozygote)

Variant frameshift récurrent de novo — analyse phénotypique comparative (3ᵉ cas)

Résumé

Description d'un 3ᵉ patient porteur du variant récurrent IRF2BPL c.2152del, avec NEDAMSS précoce et syndrome de West associé. Comparaison phénotypique avec 2 cas antérieurs : hypotonie profonde, NDD sévère, encéphalopathie épileptique, amincissement du corps calleux et malrotation hippocampique. Les 3 cas convergent vers une forme sévère associée spécifiquement à ce variant.

Synthèse rédigée par Geno'X. Pour l'abstract original complet, consulter la publication source.

Analyse

Utile pour l'interprétation : renforce la pathogénicité du variant récurrent c.2152del et suggère une corrélation variant-spécifique avec le pronostic (NEDAMSS sévère + West). À mentionner en RCP en cas d'identification de ce variant précis.

Pourquoi ce score ?

gène connu +0 ; de novo récurrent +2 ; 3 cas avec même variant +1 ; impact clinique +1 ; revue standard +1 ; corrélation G/P +1

Mots-clés

IRF2BPLNEDAMSSc.2152delencéphalopathie épileptique